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Annals of Physical and Rehabilitation Medicine 53 (2010) 650–654

Clinical case / Cas clinique


Mycetoma (Madura foot): A case report
Le pied de Madura. À propos d’un cas
M. Asly a,*, A. Rafaoui b, H. Bouyermane b, K. Hakam b, B. Moustamsik a, F. Lmidmani a,
M. Rafai b, A. Largab b, A. Elfatimi a
a
Service de médecine physique et de réadaptation, CHU Ibn Rochd, Casablanca 20300, Morocco
b
Service de traumatologie et orthopédique P32, CHU Ibn Rochd, Casablanca 20300, Morocco
Received 5 May 2010; accepted 19 October 2010

Abstract
Introduction. – Mycetoma is a chronic disease, which is endemic in tropical and subtropical countries. We report a rare case of mycetoma located
on the foot of a patient living in a temperate-climate country followed by a short discussion.
Observation. – A 50-year-old woman with painless swelling in her left foot. The swelling started after a banal penetrating injury on the sole of her
left foot 23 years ago. X-rays images showed multiple osteolytic lesions of the tarsus. The histological analyses identified the fungus madurella
mycetomatis. The treatment was radical surgery (amputation). The patient had a tibial prosthesis and recovered an autonomous gait.
Discussion. – Mycetoma is a chronic granulomatous inflammatory response often with sinus tract formations due to fungal or bacterial organisms.
The infection of the forefoot is quite typical. It is a slowly progressing disease affecting the deep dermis and subcutaneous tissues that can extent to
the underlying bones.
Conclusion. – If it is not diagnosed early on, mycetoma can cause functional and esthetical impairments.
# 2010 Elsevier Masson SAS. All rights reserved.

Keywords: Mycetoma; Madura foot; Diagnosis; Treatment

Résumé
Introduction. – Le mycétome est une pathologie infectieuse chronique endémique dans les pays tropicaux, mais rare dans les climats tempérés. Le
but de ce travail est de rapporter un cas de localisation au pied, et de rappeler cette affection rarissime, souvent source de difficultés thérapeutiques
et de handicap.
Observation. – Mme I.D., âgée de 50 ans, consulte pour un pied douloureux, siège de nodules évoluant depuis 23 ans, et survenus dans les suites
d’une blessure au niveau de la voute plantaire gauche. La radiographie du pied montre une lyse osseuse du tarse antérieur et du médiotarse. La
biopsie osseuse révèle la présence de madurella mycétomatis, relevant d’un traitement chirurgical radical à type d’amputation de la jambe. Une
prothèse tibiale a été réalisée avec une récupération de l’autonomie de la marche.
Discussion. – Les mycétomes constituent des pseudo-tumeurs inflammatoires, souvent polyfistulisées dues à des champignons ou des bactéries.
Ils sont connus par leur localisation podale élective. L’évolution lente et progressive des lésions aux téguments et parties molles finit souvent par
une atteinte secondaire du squelette sous-jacent.
Conclusion. – Le pied de Madura, non diagnostiqué précocement, peut être à l’origine d’un préjudice fonctionnel et esthétique.
# 2010 Elsevier Masson SAS. Tous droits réservés.

Mots clés : Madura ; Pied ; Diagnostic ; Traitement

1. English version

1.1. Introduction

* Corresponding author. Mycetoma is a chronic subcutaneous infection caused by


E-mail address: asly.mouna@hotmail.com (M. Asly). actinomycetes or fungi. This infection results in a granulomatous

1877-0657/$ – see front matter # 2010 Elsevier Masson SAS. All rights reserved.
doi:10.1016/j.rehab.2010.10.003
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inflammatory response in the deep dermis and subcutaneous


tissue, which can extend to the underlying bone. Mycetoma is
characterized by the formation of grains containing aggregates of
the causative organisms that may be discharged onto the skin
surface through multiple sinuses. It is most commonly seen in
tropical and subtropical regions where it can be endemic [4,8].
The body parts commonly affected by mycetoma are the feet or
lower legs with infection of the dorsal aspect of the forefoot being
typical. We present here a case of mycetoma infection.

1.2. Case report

A 50-year-old woman, without any significant medical


history and no records of travelling to tropical areas, comes to the
consultation with a painless swelling in her left foot. The swelling
first occurred, after an injury to the sole of her left foot and has Fig. 2. X-rays with a lateral view of the foot showing osteolytic lesions of the
been getting worse every since for the past 23 years. Upon the tarsus and the medial side of the tarsus.
physical examination we find several sinus tract formations and a
large swollen indurate mass palpable on the top of her left foot
(Fig. 1). Standard X-rays of her foot showed multiple osteolytic 1.3. Discussion
lesions, erosions of the tarsus and soft-tissue swelling (Fig. 2).
The histological analysis on the bone biopsy identified a In tropical countries, mycetoma is a real public health issue,
madurella mycetomatis fungal infection (Fig. 3). Due to the but this pathology is quite rare in Morocco [5,6]. Mycetoma is a
extensive bone lesions radical surgery was necessary with chronic granulomatous inflammatory response involving
amputation below the knee. A prosthesis was designed for this bacteria or fungi that triggers the formation of grains containing
patient and she regained gait autonomy (Fig. 4). A post-operative aggregates of the causative organisms that may be discharged
control conducted six months after surgery did not find any onto the skin surface through multiple sinuses. It is an infection
recurrence. of the deep subcutaneous soft tissues and bones; this is a severe
affection that can develop over several years. It commonly
[()TD$FIG] affects young adults aged 20 to 40 years, predominantly males,
living in rural areas.
Usually the infection is contracted through a puncture
wound in the feet, especially in persons walking barefoot
(Madura foot account for 70% of all mycetoma cases). Other
localizations include the legs, hands and arms.

[()TD$FIG]

Fig. 1. Sinus tract formations and swelling on the dorsal part of the foot. Fig. 3. Granulomas with central fungual filaments (HE  40).
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level of amputation and finally work on balance, posture and


gait.

1.4. Conclusion

Mycetoma is a common infection in tropical and subtropical


regions (areas with annual rainfall greater than 2500 m). Our
case report is a good reminder that this disease can also affect
persons living in other areas. Therefore mycetoma should be
thought about in differential diagnoses in a chronically swollen
and painful foot to avoid, as shown in our case report, a delayed
diagnosis leading to functional and esthetical impairments.

Conflicts of interest statement

None.

2. Version française

2.1. Introduction

Les mycétomes sont des infections chroniques dues à des


agents pathogènes fongiques ou bactériens, qui produisent des
grains. Ils se voient surtout dans les pays tropicaux et
subtropicaux [4,8]. Ils sont connus par leur localisation podale
élective. L’évolution lente et progressive des lésions des
téguments et des parties molles finit souvent par une atteinte
Fig. 4. Tibial prothesis after amputation.
secondaire du squelette sous-jacent. Nous rapportons une
observation de cette pathologie du pied.

This chronic subcutaneous infection can be caused by 2.2. Observation


bacteria or fungi. Mycetoma caused by microaerophilic
actinomycetes is termed actinomycetoma, and mycetoma Mme I.D., âgée de 50 ans, sans antécédents pathologiques
caused by true fungi is called eumycetoma [3]. The next step particuliers, n’ayant pas particulièrement séjourné en région
is to differentiate them through histological skin biopsies to tropicale, consulte pour une tuméfaction indolore de la face
identify the causal agents, if the grains are black or white it is a dorsale du pied, apparue dans les suites d’une blessure au
fungal infection (eumycetoma) if the grains are white, yellow or niveau de la voûte plantaire gauche et ayant augmenté
red it is a bacterial infection (actinomycetoma) [10]. Once the progressivement de volume sur une durée de 23 ans. L’examen
mycetoma is diagnosed, it is essential to look for bone lesions clinique retrouve de multiples fistules cutanées sur la face
by additional imaging. On X-rays images, bone destruction is dorsale du pied et une tuméfaction dure rénitente et adhérente à
visible through multiple and non-specific osteolytic lesions la peau (Fig. 1). La radiographie standard de face et de profil du
(geodes, cavities, reactive sclerosis). In ultrasound imaging pied montre une lyse osseuse du tarse antérieur et du médiotarse
single or multiple thick-walled cavities with hyperreflective avec épaississement des parties molles (Fig. 2). La biopsie
echoes and no acoustic enhancement are always observed with osseuse révèle la présence de Madurella mycétomatis (Fig. 3),
mycetoma often aggregated at the lower part of the swollen relevant d’un traitement chirurgical radical à type d’amputation
mass. Nowadays the best definition can be obtained with CT- de la jambe, vu l’importance des lésions. Une prothèse tibiale a
scan or MRI imaging providing differential diagnoses of the été réalisée avec une récupération de l’autonomie de la marche
swelling and a better assessment of the degree of bone and soft- (Fig. 4). Les contrôles postopératoires six mois après
tissue involvement [2]. In the treatment of mycetoma medicines l’intervention ne retrouvent pas de récidives.
and surgery should be combined [1,9]. The medical treatment
consists of antibiotic therapy (cotrimoxazole, amikacin or 2.3. Discussion
minocycline) or antifungal therapy (ketoconazole or itracona-
zole) and should be combined with surgery that should be as Véritable problème social et de santé publique dans les zones
thorough as possible. In spite of these treatments, disease tropicales et subtropicales, les mycétomes sont rares au Maroc
recurrence is quite common (50% of the cases). In case of [5,6]. Ce sont des pseudotumeurs inflammatoires polyfistuli-
amputation, post-surgical rehabilitation care is essential to sées d’évolution lente contenant des grains de nature fongique
provide the patient with proper prosthesis, fittings to the right ou actinomycosique d’origine exogène. Ils se développent dans
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Fig. 3. (HE  40) : les granulomes sont centrés de filaments mycosiques à


disposition radiaire.

entre l’origine fungique (Acremonium, Madurella) et l’origine


bactérienne (actinomycètes : Nocardia, Actinomyces, Actino-
madura, Streptomyces) de la pathologie, ce qui conditionne son
traitement [7]. Cette confirmation mycologique se fait par la
Fig. 1. Multiples grains et fistules cutanés sur la face dorsale du pied.
mise en évidence de grains à l’examen direct, la culture et/ou
[()TD$FIG]
les tissus mous sous-cutanés et peuvent atteindre l’os, faisant
toute la gravité de l’affection. Cette infection est le plus souvent
rencontrée chez des sujets jeunes de sexe masculin (20–40 ans)
issus d’un milieu rural. L’inoculation se fait par effraction, en
particulier au niveau des pieds (Pied de Madura : 70 % des cas).
Jambe, cuisse, main et bras sont les localisations extra-podales
les plus fréquentes. Ces mycétomes sont dus à divers
champignons ou à des actinomycètes [3]. De ce fait l’examen
mycologique est important car il permet de faire la différence
[()TD$FIG]

Fig. 2. Radiographie de profil du pied montrant une lyse osseuse du tarse


antérieur et du médiotarse. Fig. 4. Mise en place d’une prothèse tibiale après l’amputation.
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l’histologie (pus ou exsudat de l’infection, à défaut, biopsie toucher même les personnes qui vivent dans les pays à climat
cutanée). À l’examen direct, les infections mycosiques donnent tempéré comme le nôtre. Par conséquent, cette pathologie doit
des grains noirs ou blancs alors que les actinomycètes donnent être connue et évoquée comme diagnostic différentiel devant
des grains blancs, jaunes ou rouges [10]. Une fois le diagnostic toute suppuration douloureuse chronique du pied ; et ce pour
de pied de Madura retenu, il est fondamental de pratiquer une éviter, comme dans le cas de notre patiente, le retard diagnostic
cartographie d’extension lésionnelle de cette affection. En et le préjudice fonctionnel et esthétique.
effet, l’atteinte osseuse, complication majeure et redoutée, doit
être systématiquement dépistée par une imagerie complémen- Conflit d’intérêt
taire adaptée. Les radiographies osseuses peuvent montrer des
lésions destructrices non spécifiques (géodes, ostéosclérose Aucun.
réactionnelle). En revanche, les mycétomes ont des caracté-
ristiques échographiques hautement évocatrices : les grains, References
uniques ou multiples, paraissent comme de fines images
hyperéchogènes avec cône d’ombre postérieur, souvent [1] Andreu JM. Traitement actuel des mycétomes fongiques : intérêt du
agrégées et siégeant à la partie déclive de la masse. La kétoconazole associé à une chirurgie conservatrice. Med Trop 1986;46:
293–7.
tomodensitométrie et actuellement l‘IRM restent toutefois les [2] Czechowski J, Nork M, Haas D, Lestringant G, Ekelund L. MR and other
meilleurs examens permettant d’évaluer de manière précise imaging methods in the investigation of mycetomas. Acta Radiol
l’extension aux tissus avoisinant et aux structures osseuses [2]. 2001;42:24–6.
Le traitement du pied de Madura est médicochirurgical [1,9]. Il [3] Develoux M, Dieng MT, N’diaye B. Mycétomes. In: Encycl Med Chir.
Paris (Maladies infectieuses 8-606-A 10): Editions Scientifiques et Méd-
associe selon l’agent pathogène isolé, un antifongique
icales Elsevier SAS; 2002. p. 11.
(ketoconazole ou itraconazole) ou un antibactérien (cotrimo- [4] Develoux M, N’diaye B, Dieng MT. Les mycétomes en Afrique. Cahiers
xazole, amikacine ou minocycline), à la chirurgie d’exérèse qui Santé 1995;5:211–7.
doit être complète, si possible. Le taux de récidive reste [5] Hommadi A, Ziadi T, El Haouri M, Drissi SM, Rachid K. Médecine et
cependant très élevé (50 %). chirurgie du pied 2008;24(2).
En cas d’amputation, la prise en charge rééducative, qui fait [6] Gandaoui IEl, Moujtahid M, Zryouil B. Le pied de Madura. Médecine et
Chirurgie du pied 2004;20(2).
suite au traitement chirurgical, consiste à appareiller ces [7] Mahé A, Develoux M, Lienhardt C, Keita S, Bobin P. Mycetomas in Mali:
patients en fonction du niveau d’amputation, avec un travail de causative agents and geographic distribution. Am J Trop Med Hyg
l’équilibre, de la posture et de la marche. 1996;54:77–9.
[8] N’diaye B, Develoux M, Dieng MT, Kane A, N’dir O, Raphenon G, et al.
2.4. Conclusion Aspects actuels des mycétomes au Sénégal. À propos de 109 cas. J Mycol
Med 2000;10:140–4.
[9] Severo LC, Oliveira FM, Vettorato G, Londero AT. Mycetoma caused by
Les mycétomes sont fréquents dans les régions tropicales et Exophiala janselmei. Report of a case sucessfully treated with itracona-
subtropicales qui présentent les conditions climatiques favo- zole and review of literature. Rev Iberoam Micol 1999;16:57–9.
rables à l’émergence de cette affection (pluviométrie annuelle [10] Wilfringer A, Darache RH. Aspects histopathologiques des mycétomes
africains. Med Trop 1979;39:17–24.
de plus de 2500 mm). Notre cas montre que celle-ci peut

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